lunedì 7 dicembre 2015

Spigolature Genetica Umana/Clinica Settembre 2015. R. Tenconi



Raccolta e brevi commenti di articoli di Genetica Medica e Umana e di interesse generale del mese di Settembre 2015 (Spigolature) che hanno attirato la mia attenzione o curiosità, pubblicati nelle seguenti riviste: British Medical Journal, Lancet, Lancet Neurology, Nature, Nature Biotechnology, Nature Genetics, Nature Medicine, Nature Neuroscience, Nature Reviews Genetics, Nature Reviews Neuroscience, NEJM, PNAS, Science & Cell.

DA NON PERDERE
A Combination Therapy for Cystic Fibrosis. Cell 2015;163:17. Bench to Bedside. La storia della terapia molecolare della FC da quando nel 1989 è stato clonato il gene. Nel 2015 è stata approvato dalla FDA Orkambi, farmaco formato dall’associazione di due prodotti (Lumacaftor/Ivacaftor) per curare pz con la più comune mutazione della FC, ∆F508. Il farmaco combina un correttore chimico, che favorisce il ripiegamento della proteina, con un potenziatore che raddoppia l’attività del canale. Dei 28.000 pz in USA solo il 5% trae beneficio dal Ivacaftor mentre tale proporzione sale al 50% ricorrendo a Orkambi.

Genetics affect lung disease and smoking behaviour, study finds. BMJ 2015;351:h5150. Uno studio della UK Biobank Lung Exome Variant Evaluation (UK BiLEVE) ha analizzato i dati di 500.000 volontari di età 40-69 anni nel periodo 2006 al 2010 per un’analisi a lungo termine dello stato di salute e per valutare i fattori genetici della dipendenza dal fumo e della malattia polmonare cronica ostruttiva (COPD) mediante un’analisi GWAS. I risultati sono stati presentati al meeting della European Respiratory Society e ora pubblicati (Wain LV et al. Novel insights into the genetics of smoking behaviour, lung function and chronic obstructive pulmonary disease in UK Biobank. Lancet Respir Med 2015; online 28 Sep e Brusselle GG, Bracke KR. Elucidating COPD pathogenesis by large scale genetic analyses. Lancet Respir Med 2015; online 28 Sep)(Artigas MS, Wain LV. Sixteen new lung function signals identified through 1000 Genomes Project reference panel imputation). Sono state individuate nuove varianti e loci (e confermati quelli già noti) associati alla condizione di essere un forte fumatore ed altre nuove varianti (e confermati quelli già noti) e loci associati alla COPD. Una variante associata ai valori estremi di FEV1 (volume espiratorio massimo nel primo secondo) è costituita dal numero di copie di una regione di 150 kb che contiene il 5’di KANSL1, gene importante per la regolazione epigenetica e la cui delezione causa la sindrome da microdelezione 17q21.31. Dall’analisi risulta che l’architettura genetica predisponente la patologia ostruttiva polmonare è indipendente dal fumo e da altre malattie respiratorie (asma).
Questi risultati aiutano a spiegare perché alcuni abbiano una buona funzionalità polmonare nonostante siano dei forti fumatori e perché alcuni sviluppino la pneumopatia ostruttiva cronica senza avere mai fumato. E anche perché alcuni siano dei forti fumatori con molta difficoltà a smettere.

PER I PEDIATRI E PER ALTRI SPECIALISTI (Pediatri, Neuropsichiatri Infantili, Neurologi, Ostetrici, Cardiologi, Psichiatri, ORL, Medici della riproduzione, Patologi ecc.).
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Lysosomal Acid Lipase Deficiency — A New Therapy for a Genetic Lipid Disease. NEJM 2015;373:1071. Delle oltre 50 malattie lisosomiali, caratterizzate da accumulo nei lisosomi di un substrato, solo per 7 è commercialmente disponibile una terapia sostitutiva con l’enzima carente. L’enzima ricombinante entra nei lisosomi dove idrolizza il suo substrato. Il difetto di lipasi acida lisosomiale (MIM #278000) da mutazione del gene LIPA, che codifica la lipasi acida lisosomiale, è una malattia del metabolismo lipidico con compromissione soprattutto epatica, con accumulo lisosomiale in questo organo, epatomegalia, insufficienza e fibrosi epatica con progressione nella cirrosi; vi è anche una dislipidemia con aumento di colesterolo LDL e bassi livelli di colesterolo HDL. Per la terapia le statine non funzionano, mentre per l’inibitore di assorbimento intestinale del colesterolo, Ezetimibe, che nel modello murino di questa malattia sembra funzionare, c’è scarsa esperienza nel trattamento di questa malattia. Il trapianto di fegato è una terapia già sperimentata nelle forme con insufficienza epatica nello stadio terminale.
Era quindi naturale verificare l’effetto in questa malattia dell’enzima ricombinante, anche perché nel topo KO del gene con la malattia in fase avanzata tale enzima ha portato ad una riduzione dell’accumulo lipidico nel fegato ed un miglioramento della dislipidemia. Una sperimentazione iniziale (prova-di-concetto) nell’uomo adulto con tale ricombinante (sebelipasi alfa) aveva già dimostrato una riduzione delle aminotransferasi con correzione della dislipidemia, correzione persistita per 1 anno in trattamento continuativo. Nel lavoro collaborativo (anche due AA italiani) sullo stesso fascicolo (A Phase 3 Trial of Sebelipase Alfa in Lysosomal Acid Lipase Deficiency. Pg. 1010) è stata condotta una sperimentazione clinica (randomizzata, controllata in fase 3) con sebelipasi alfa in 66 pz, adulti e bambini di cui molti con fibrosi epatica avanzata. Gli effetti clinici (riduzione delle dimensioni epatiche, correzione della dislipidemia) sono stati significativi, anche se occorrerà il reclutamento di più pz per considerarla una terapia proponibile per questa malattia. Sembra che un’ulteriore complicazione di questa malattia sia la cardiovascolare aterosclerotica, patologia che nel modello animale è risultata correggibile ricorrendo a questo enzima ricombinante. Potrebbe quindi esserci nell’uomo lo stesso effetto positivo. Conclusione: si tratta di una malattia sicuramente sotto diagnosticata, ma che sembra ora trattabile. Il suggerimento per i pediatri e gli internisti è di pensare a questa patologia in pz con ipercolesterolemia con familiarità negativa, soprattutto se accompagnata da bassi livelli di colesterolo HDL, aumentate le aminotransferasi, o steatosi epatica e, deve comunque essere sempre sospettata in ogni pz con cirrosi micronodulari alla biopsia epatica (prendete nota, è curabile! ndr).

Eculizumab in Pregnant Patients with Paroxysmal Nocturnal Hemoglobinuria. NEJM 2015;373:1032. L’emoglobinuria parossistica notturna (PNH)(MIM #300818)(PNH) è una rara (<10.000 persone in USA e Europa) malattia da espansione clonale di cellule staminali ematopoietiche che hanno acquisito una mutazione somatica del gene codificante la proteina PIGA, necessaria per la biosintesi del fosfatidilinositolo, un fosfolipide che lega proteine diverse alla membrana cellulare. La sua carenza causa un difetto delle proteine regolatrici del complemento CD55 e CD59 e clinicamente emolisi intravascolare, principale manifestazione clinica della PNH, accompagnata spesso da trombosi che è causa di morbilità e mortalità.
La terapia con anticorpi monoclonali umanizzati anti C5 (Eculizumab) migliora la qualità di vita e la sopravvivenza dei pz. Non ci sono dato sul suo uso in gravidanza. Tramite l’invio di un questionario sono state raccolte informazioni su 75 gravidanze di donne con PNH in terapia con questo farmaco: alta sopravvivenza fetale e rare complicazioni materne.

Hypertension and placental diseases are most common causes of stillbirth in obese women, study finds. BMJ 2015;351:h4658. Commento di una ricerca (Bodnar LM, Parks WT, Perkins K, et al. Maternal prepregnancy obesity and cause-specific stillbirth. Am J Clin Nutr 26 Aug 2015) in cui si dimostra che il noto fattore di rischio di natimortalità costituito dall’eccesso ponderale materno in epoca antecedente la gravidanza ha come causa una malattia placentare, l’ipertensione, anomalie fetali e anomalie del cordone ombelicale.

DOCK8 primary immunodeficiency syndrome. Lancet 2015;386:982. Caso clinico. Bambino di 3 anni allergico all’uovo e al latte vaccino, portato in Dermatologia perché da 1 mese ha un importante patologia cutanea da mollusco contagioso. Le “cremine” non hanno fanno nulla. Invece di continuare sono stati fatti esami da cui è risultata linfopenia con anomalia dei T linfociti (CD4, CF3, CD8), IgE notevolmente aumentate (2.567 kIU/L, vn <0.35) con basse IgM ed eosinofilia periferica, cellule B della memoria switched  <1% (vn >3%). Negativa la ricerca anti-pneumococco nonostante avesse fatto la vaccinazione. Clinicamente lesioni tipiche del m. contagioso al tronco, perineo, orecchie e palpebre (foto impressionante), lesioni non migliorate nonostante la terapia con Cidofovir (antivirale a largo spettro). L’obiettività e lo screening immunologico hanno suggerito la diagnosi di sindrome con immundeficienza DOCK8, confermata dal sequenziamento con Sanger che ha identificato un composto eterozigote del gene. Mutazioni di questo gene sono responsabili nel mx parte dei casi alla s. iper-IgE, malattia autosomica recessiva clinicamente caratterizzata da suscettibilità a infezioni virali, batteriche e fungine e a atopie come dermatite ed allergie alimentari. I pz hanno in genere infezioni batteriche (stafilococco) e virali (herpes, papillomavirus) con coinvolgimento respiratorio e gastrointestinale e rischio di carcinoma a cellule squamose. Un segno abbastanza caratteristico sono le lesioni cutanee così estese da m. contagioso. Terapia: profilassi antibiotica, antifungina e antivirale. Ma per il rischio di morbilità e mortalità  risolutivo è il trapianto di midollo osseo, come è stato fatto con successo in questo caso.

Cobalamin C deficiency-associated thrombotic microangiopathy: uncommon or unrecognised? Lancet 2015;386:1012. Commento di un Case Report sullo stesso fascicolo (Adult-onset renal thrombotic microangiopathy and pulmonary arterial hypertension in cobalamin C deficiency. Pg. 1011) che ci pone la questione espressa nel titolo se dobbiamo considerare il difetto di Cobalamina C raro o sottodiagnosticato in quanto poco conosciuto. Sentite la storia: ragazzo di 18 anni con dispnea da 2 gg e da 1 mese edema agli arti inf. Sin alla prima infanzia ha deficit di linguaggio attribuito al trauma della morte di un fratello. Gli esami al ricovero mostrano anemia emolitica, modesta trombocitopenia e sindrome nefrosica con ematuria. All’ecocardio aumentata pressione sistolica polmonare con ipertrofia ventricolare sn. Per il progredire dell’insufficienza renale ricoverato in terapia intensiva dove è stato messo in terapia cortisonica, plasmaferesi ed emodialisi per l’aggravarsi della glomerulonefrite. Alla biopsia renale microangiopatia trombotica (TMA). Formulata l’ipotesi di una sindrome uremico-emolitica mediata dal complemento. Il fratello era morto alla stessa età del pz per trombosi venosa con miocardiopatia ipertrofica con una malattia renale terminale, ma senza deficit cognitivo; all’autopsia riscontrata emangiomatosi capillare polmonare e lesioni renali simili a quelle del fratello. Allora non era stata tratta alcuna conclusione diagnostica. Pensando a un deficit di Cobalamina C nel ragazzo di 18 anni sono stati fatti accertamenti i e trovati alti livelli di omocisteina ed ac. metilmalonico. Trovate mutazioni come composto eterozigote del gene MMZCHC. Il ragazzo è stato trattato con successo con idrossicobalamina, ac. folinico e betaina assistendo ad alla regressione della sintomatologia e al recupero della funzione renale.“Think about cobalamin C-thrombotic Microangiopathy”.

Brain stimulation in children spurs hope — and concern. Nature 2015;525:436. Negli ultimi 10 anni si è fatta strada l’idea di usare correnti magnetiche o elettriche per attivare i circuiti cerebrali e favorire i contatti tra neuroni per trattare malattie psichiatriche, disturbi comportamentali o per stimolare l’apprendimento. Sono stati sinora trattati almeno 10.000 adulti e sembra che il sistema funzioni. La FDA ha già approvato la stimolazione magnetica transcranica per l’emicrania e la depressione degli adulti. Si pone ora il quesito se queste tecnologie possano avere effetto anche nei bambini, in cui potrebbe essere usata la stimolazione transcranica a corrente continua che richiede un’apparecchiatura economica e portatile (TDCS). I ricercatori ritengono che gli effetti della stimolazione nei bambini dovrebbero essere maggiormente penetranti per il minor spessore delle ossa craniche e avere maggior impatto perché agiscono su un cervello che deve ancora svilupparsi completamente. Ma in realtà non sappiamo come la stimolazione elettrica interagisca con un cervello in crescita e, ottimo esempio, “It’s like when you build a house: if you think things are going wrong, it’s much easier to fix things at the beginning rather than later on, but it’s also much easier to ruin them”. E poi non sono state preparate linee guida, nè in USA nè in Europa, sul ricorso a tale tecnologia con strumentazioni che vengono vendute on line e con il serio rischio che vengano usate da genitori poco consapevoli al fine di stimolare l’apprendimento dei loro figli. E’ stata approvata una ricerca, Fairley House study (UK) di trattamento di 12 b. con difficoltà in matematica con una strumentazione derivata da TDCS (transcranial random-noise stimulation: TRNS). Quelli trattati hanno avuto, rispetto ai controlli, un significativo miglioramento in matematica. I risultati di questa ricerca sono stati presentati ad una riunione e inviati per pubblicazione. Ma l’intenzione dei ricercatori che hanno condotto l’esperimento è di proseguire con ulteriori ricerche. Come facilmente comprensibile vi sono state molte critiche da parte di alcuni neuroscienziati perché sostengono che non c’è sinora alcuna evidenza scientifica che ne provi l’efficacia e per il rischio del “fai da te”. Urgono lavori ben impostati con risultati pubblicati su riviste scientifiche.

Vaccines and autism in primate model. PNAS 2015;112:12236. Commento di un articolo sullo stesso fascicolo (Administration of thimerosal-containing vaccines to infant rhesus macaques does not result in autism-like behavior or neuropathology. Pg.12498) che vuole dare una risposta (che da alcuni fanatici non sarà mai definitiva, ndr), ricorrendo al modello animale, alle favole sulle vaccinazioni che possono essere causa, contro ogni evidenza scientifica, di autismo. Favole iniziate con una correlazione autismo e vaccinazione MMR (morbillo, parotite, rosolia), poi autismo e conservante usato nei preparati vaccinali (timerosal, organo-mercuriale) e ultimamente attribuita al numero di vaccinazioni e al periodo di somministrazione. Di tutto questo, nel commento, ne viene fatta la storia. E due realistiche considerazioni: “It appears that, at least for some parents, no amount of biological, epidemiological, or animal model data will shake a belief held with the strength of a religious conviction” e che “The vaccine–autism controversy teaches us that, although it is easy to scare people, it is much harder to unscare them”. Ad ogni modo cosa aggiunge l’articolo a quanto già si sa? Che la vaccinazioni di piccoli di Macaca Mulatta (famiglia dei cercopitedici) con vaccinazioni contenenti timerosal e secondo i programmi vaccinali applicati in USA dal 1990 al 2008 (gli animali sono stati suddivisi in 4 diversi gruppi trattati diversamente, con un gruppo di controllo) non ha causato anomalie comportamentali nei vari gruppi né alterazioni neuropatologiche o proteiche nell’encefalo (amigdala, ippocampo, cervelletto) all’autopsia (come peraltro era atteso, ndr).

Most ADHD diagnoses made in US children seem to follow guidelines. BMJ 2015;351:h4946. In questi ultimi anni è in aumento in USA la percentuali di bambini con diagnosi di deficit di attenzione con iperattività (ADHD), con un tasso attuale stimato di 1:10 bambini in età scolare. In questa ricerca (Diagnostic experiences of children with attention-deficit/hyperactivity disorder. Natl Health Stat Report 2015;81) si trova che il 53% delle diagnosi sono state fatte dal pediatra che segue il bambino e nei rimanenti dallo psichiatra (buona parte dei casi), psicologo o, meno comunemente, dal neurologo. In 9 bambini su 10 la diagnosi era stata fatta seguendo una sistema di misura comportamentale approvato come la migliore prassi. Il 68% dei b. con diagnosi di ADHD è stato sottoposto a test neuropsicologico. Da sottolineare però che in 1 caso su 5 la diagnosi si basava su informazioni fornite dai familiari, mentre l’Accademia americana di Pediatria precisa che per la diagnosi sono necessarie più fonti. In più in 1 caso su 3 la diagnosi è stata fatta prima dei 6 anni, un’età in cui non ci sono adeguati strumenti diagnostici. Altra limitazione: lo studio ha riguardato pz non istituzionalizzati, escludendo quindi bambini che vivono negli ospedali psichiatrici, nei centri di rieducazione minorile e in altre istituzioni.

Medicine’s Wild West — Unlicensed Stem-Cell Clinics in the United States. NEJM 2015;373:985. Perspective. La FDA ha approvato poche terapie con cellule staminali e riguardano solo le staminali ematopoietiche per il trattamento di malattie ematologiche ed immunitarie. Ma le cliniche delle staminali in USA ed in altre nazioni propongono (vendono meglio dire, ndr) trattamenti per le più svariate condizioni, dalla perdita di capelli a malattie croniche come l’insufficienza cardiaca, la distrofia muscolare e il Parkinson, che non sono state approvate dalla FDA, non sono confortate da studi clinici e non hanno copertura assicurativa. In buona parte dei casi le staminali sono cellule derivate dal tessuto adiposo, il prodotto, chiamato frazione stromale vascolare (SVF), viene poi infuso in vena o iniettato nel tessuto da trattare. Nessuna di queste cliniche delle cellule staminali sul sito web lo propone come trattamento efficace, ma viene precisato che si tratta di una iniziativa sperimentale, anche se nessuno ha sottoposto alla FDA un trial clinico, sottolineandone le capacità rigenerative e usando intenzionalmente un linguaggio ambiguo per sfruttare la vulnerabilità dei pz con una malattia cronica debilitante. Secondo la FDA vi sono possibili complicazioni, non tanto dalla liposuzione a cui sono sottoposti i pz per prelevare le cellule, quanto dall’infusione, con rischi non noti di infezioni, emboli ed effetti tossici. Il costo, raramente coperto dall’assicurazione varia da 5.000 a 50.000 $ USA. La permanenza sul mercato di queste offerte dipende dal fatto che le direttive della FDA sono ambigue. Se ne stanno preparando altre più stringenti. Potrebbe anche intervenire la Commissione Federale per il Commercio (Federal Trade Commission) nel regolamentare quanto le stem cell clinics riportano nei loro siti web.

A Randomized Trial of Phototherapy with Filtered Sunlight in African Neonates. NEJM 2015;373:1115. Impressionanti i dati riportati: in tutto il mondo ogni anno 481.000 neonati a termine sviluppano una rilevante iperbilirubinemia, di cui 114.000 muoiono e più di 63.000 sopravvivono ma con esiti in paralisi cerebrale coreoatetosica, sordità, deficit di linguaggio e cognitivo. Oltre il 75% dei 481.000 neonati sono di nazioni povere, soprattutto dell’Africa subsahariana. La cura attuale consiste nella fototerapia. Ma in questi paesi non è praticabile per i costi della attrezzatura, per la scarsità ed imprevedibilità dell’erogazione della corrente elettrica e per l’uso di una strumentazione inadeguata. In una precedente ricerca si sono dimostrati buoni risultati nel controllo dei livelli di bilirubina nel sangue ricorrendo all’esposizione ai raggi solari filtrati, ma non ne era stata valutata la relativa efficacia rispetto alla fototerapia convenzionale. In questo studio randomizzato di 224 neonati esposti alla luce solare e 223 alla fototerapia classica, si dimostra che le due terapie hanno uguale effetto nel controllo della bilirubinemia e l’esposizione ai raggi solari non ha comportato alcun complicazione tale da richiedere la sospensione del trattamento. Quindi sicura e molto economica rispetto ai costi della fototerapia. Per le necessità di trattamento anche notturno si può ricorrere alla terapia con luce solare di giorno e a fototerapia alimentata dai raggi solari di notte. Necessari ulteriori studi per verificare se sia possibile applicare la terapia solare anche nei casi con bilirubinemia molto elevata.

US oncologists update guidance on DNA sequencing in clinical practice. BMJ 2015;351:h4805. La American Society of Clinical Oncology ha prodotto un documento sui test genetici e genomici di suscettibilità al cancro in cui si stimolano gli oncologi a incorporare le nuove tecnologie di sequenziamento del DNA nella pratica clinica per massimizzare i loro benefici e minimizzare i potenziali danni.
(Robson ME et al. American Society of Clinical Oncology policy statement update: genetic and genomic testing for cancer susceptibility.  J Clin Oncol 2015;pii:JCO.2015.63.0996 e un commento Yu PP et al. Genetic cancer susceptibility testing: increased technology,increased complexity. J Clin Oncol 2015;pii:JCO.2015.63.3628).

Farmacogenetica:
Use of HLA-B*58:01 genotyping to prevent allopurinol induced severe cutaneous adverse reactions in Taiwan: national prospective cohort study. BMJ 2015;351:h4848. L’Allopurinolo e’ un farmaco che riduce la formazione di acido urico da parte dell’organismo che viene usato nella gotta e nell’iperuricemia, ma può comportare il rischio di gravi reazioni cutanee (SCAR) in molte popolazioni: Han cinese, giapponese, coreana e di discendenza europea. E’ nota in alcune di queste popolazioni una forte associazione con l’allele HLA-B*58:01. Potrebbe quindi essere indicato analizzare ricercare tale allele prima di iniziare la terapia. In questo studio in un ampio campione di persone per le quali c’era l’indicazione alla terapia, il farmaco è stato prescritto solo a coloro che non avevano l’allele a rischio (80,4%) e tra questi non vi sono stati casi di SCAR. E’ stato stimato in base all’incidenza storica di SCAR che se non fosse stato fatto lo screening genetico pretrattamento si avrebbe avuto un’incidenza di questa patologia dello 0.30% (IC 95% 0.28% - 0.31%) per anno. Come conclusione: indicato quindi lo screening genetico almeno per la popolazione cinese Han di Taiwan.
Note di cautela per questa conclusione nell’Editoriale di commento (Pharmacogenetics begins to deliver on its promises. Pg 5042). In quelle popolazioni è molto più frequente l’aplotipo a rischio rispetto ad altre etnie in cui peraltro l’associazione tra allele e SCAR è più bassa. Il 98% dei portatori di HLA-B*58:01 non sviluppa SCAR in altre etnie, tra cui la caucasica, in cui molti casi con SCAR da Allopurinolo non hanno l’allele a rischio.

IMMAGINI
Osler–Weber–Rendu Syndrome. NEJM 2015;373:e15. Donna di 58 anni che da 6 settimana aveva perdite intermittenti di sangue rosso vivo anali associate a stanchezza e dispnea. Dall’infanzia frequenti epistassi spontanea. All’obiettività osservate teleangiectasie labiali e delle pliche ungueali. Epistassi e teleangiectasie come la madre. Riscontrata importante anemia sideropenica (Hb 8.1 g/dl) e all’endoscopia gastrointestinale malformazioni arterovenose e teleangiectasie del colon. Sospettata, in accordo con i criteri diagnostici internazionali, la s. Osler-Weber-Rendu (o Rendu-Osler-Weber), diagnosi confermata con la molecolare (mutazione del gene Endoglin).

Ptosis after Swimming in the Red Sea, NEJM 2015;373:1153. Tedesco di 53 anni con ptosi palpebrale monolaterale e con edema palpebrale. Quattro settimane prima nuotando nel Mar Rosso si era scontrato con un branco di pesci. La RM mostra un granuloma della palpebra superiore e della regione orbitale superiore, non corpi estranei. All’escissione chirurgica del granuloma sono state osservate ed asportate due strutture tubulari (foto) che avevano immobilizzato il muscolo elevatore e il retto superiore. Questi corpi estranei erano parti della mandibola del pesce Halfbeack (pesce dalla lunga mandibola inferiore) che nuota in superficie ed è comune in questo mare (allora è meglio Rimini, ndr).

TERATOLOGIA
Hyperglycemia impairs left–right axis formation and thereby disturbs heart morphogenesis in mouse embryos. PNAS 2015;112:E5300. Le malformazioni cardiovascolari sono frequenti anomalie congenite (0.8-1.16% dei nati vivi) che hanno come causa, oltre a mutazioni i genetiche, numerosi fattori modificabili che condizionano il rischio di specifiche anomalie cardiache (Circulation 2007;115:2995). Tra questi il diabete mellito pregestazionale di tipo 1 o 2 che comporta un rischio di malformazione cardiovascolare associato ad eterotassia (disposizione diversa degli organi). Anche nei figli di topi femmine diabetiche tipo 1 non obese vi è rischio di anomalie cardiovascolari con difetti di lateralità, in genere isomerismo destro (le parti ds e sn sono identiche all'immagine della parte destra). Non se ne conoscono i meccanismi. In questo lavoro è stata studiata la formazione dell’asse destro-sinistro in embrioni di topi femmine rese diabetiche (diabete indotto da streptozotocina) e in embrioni di topi in coltura con alte concentrazioni di glucosio nel terreno di coltura. Si dimostra che gli alti livelli di glucosio ostacolano il funzionamento del sistema di segnale Notch interferendo con la formazione dell’asse destro-sinistro che è necessario per la morfogenesi cardiaca.

ZIBALDONE
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Female genital cutting is not a social coordination norm. Science 2015;349:1446. WHO definisce la mutilazione genitale una procedura che rimuove o danneggia qualsiasi parte dei genitali esterni femminili non motivata da un’indicazione medica. E’ ampiamente praticata in alcune popolazioni nonostante costituisca un serio pericolo per la salute stessa. Vi sono alcuni dati recenti provenienti dal Sudan che mettono in dubbio l’efficacia dell’approccio influenzale (processo che implica l’influenza su un gruppo di persone verso la realizzazione di obiettivi, ndr) per promuovere la rinuncia alla sua pratica. Quanto omogeneamente è diffusa e perché si partica? E’ stato fatto uno studio in 45 scuole, una per comunità, di una città del Sudan per verificarne l’applicazione. Curioso l’accertamento: le bambine sono sottoposte all’intervento durante l’estate prima di entrare alla scuola primaria e vengono marcate colorando con un colorante (henna, tratto da una un arbusto della famiglia delle Litracee, ndr) i loro piedi, così si possono contare. E la conferma della mutilazione è stata fatta facendo chiedere a ciascuna se erano state “purificate”, termine arabo usato in quel territorio per definire l’intervento. Sono stati intervistati anche adulti per conoscere il loro orientamento sull’argomento. Si è osservata un’enorme eterogeneità tra le varie comunità, che dimostra che dipende dalle consuetudini che ci sono in quella comunità: perché viene sentita come un obbligo religioso, per avere donne chiaramente segnate in una società in cui il genere deve essere ben sottolineato, per favorire il matrimonio delle ragazze in una società che promuove l’incremento di natalità, per un segno di fedeltà e anche perché non c’è percezione dei rischi sanitari che si corrono con l’amputazione. Non ci sono elementi per ritenere che la pratica sia coordinata a livello di comunità, ma piuttosto a livello della singola famiglia. Quindi le raccomandazioni pubbliche che invitano ad abbandonare tale consuetudine non servono. Vanno invece individuati i benefici che le famiglie attribuiscono alla mutilazione per tentare di cambiarne i valori e le preferenze e far presente i rischi individuando nelle singole popolazioni i vantaggi di abbandonarla tramite il transfert condizionale (complesso leggere l’articolo per l’impronta psicologica che ha; se ho capito bene le conclusioni queste potrebbero spiegare perché alcune famiglie che la praticano nei loro paesi e sono immigrate ad es. in Inghilterra continuino poi a praticarla, ndr).

People who believe body weight is genetic eat less healthily and take less exercise, study finds. BMJ 2015;351:h4861. Questa è buona: le persone che pensano che il loro peso sia determinate geneticamente fanno meno selezione del cibo che mangiano, fanno meno attività fisica e curano poco la loro salute soprattutto quando invecchiano. Curioso anche il titolo del lavoro a cui si fa riferimento: Parent MC et al. Born fat: the relations between weight changeability beliefs and health behaviours and physical health. Health Educ Behav 8 Sep 2015, doi:10.1177/1090198115602266. Messaggio per gli operatori sanitari: By fighting the perception that weight is unchangeable, health care providers may be able to increase
healthful behaviors among their patients.

Providing preventive care to migrants saves money, study finds. BMJ 2015;351:h4806.  Uno studio europeo pubblicato nel Settembre 2015 (European Union Agency for Fundamental Rights. Cost of exclusion from healthcare. The case of migrants in an irregular situation. Sep 2015. http://fra.europa.eu/en/publication/
2015/cost-exclusion-healthcare-case-migrants-irregular-situation) dimostra che fa risparmiare risorse il consentire ai migranti di accedere a trattamenti preventivi e non attendere le emergenze. Sono stati calcolati i costi di interventi preventivi di inerenti la gravidanza e l’ipertensione forniti ai migranti irregolari in Germania, Grecia e Svezia (e l’Italia? Ndr). Per l’ipertensione la prevenzione fa risparmiare oltre il 9% in un anno, il 13% in 5 anni rispetto al trattamento in emergenza. E può prevenire più di 300 ictus e più di 200 attacchi cardiaci nel corso della vita su 1.000 migranti. Confrontati i costi (2013) per seguire le gravidanze e prevenire il parto prematuro, che è una temibile conseguenza di fari scarsi o nulli controlli prenatali:  € 976 in Germania, € 796 in Grecia e € 444 in Svezia mentre il costo di trattare nello stesso anno un prematuro è stato rispettivamente di € 22.451, € 18.199 e € 33.652. In conclusione “treating a condition only when it becomes an emergency not only endangers the health of a patient but also results in a greater economic burden to healthcare systems”.

Older people are not a burden, says WHO. BMG 2015;351:h5272. Secondo l’OMS (World Health Organization. World report on ageing and health. 2015. http://apps.who.int/iris/bitstream/10665/186463/1/9789240694811_eng.pdf?ua=1) non è vero che la crescita del numero di anziani in una nazione, come avviene nei paesi sviluppati, comporti costi economici sanitari intollerabili. Il rapporto dice che in queste nazioni ad alto reddito la spesa per persona si riduce dopo i 75 anni, mentre cresce la spesa per le cure a lungo termine, sia sanitarie che sociali. Infatti il picco delle spese per ricoveri ospedalieri e visite ambulatoriali si raggiunge tra i 65 e i 74 anni per poi ridursi. Si osserva anche che gli anziani usano meno dei giovani adulti i servizi sanitari e che gli anziani poveri, che hanno maggior necessità di cure, tendono ad usarli meno frequentemente rispetto a quelli con maggiore disponibilità economica (leggetevi almeno il commento sul BMJ, interessante, e comunque personalmente per l’età che ho mi sento sollevato, ndr).
Il Direttore generale OMS opportunamente dice che: “the seeds for a healthy old age were sown in youth. I’m 68 years old. I’m more active and run and walk faster than most people. In my early days I did a lot of aerobic dancing and that’s a huge capital I can draw down as I get older”. E conclude che il documentohas the potential to transform the way policy-makers and service-providers perceive population ageing – and plan to make the most of it”.

Massacro nel primo neolitico
The massacre mass grave of Schöneck-Kilianstädten reveals new insights into collective violence in Early
Neolithic Central Europe. PNAS 2015;112:11217.  Si dibatte se vi sia stato un contributo delle violenze di massa nel declino di popolazione nel primo neolitico preceramico (30.000 anni fa con l’inizio degli insediamenti e la prime di società) della popolazione dell’Europa centrale. In una fossa comune nel 2006 in Germania sono stati trovati gli scheletri di almeno 26 persone senza alcun segno di un tradizionale rito funebre. Buona parte degli scheletri presentano fratture chiaramente da atti di violenza, suggerendo che le vittime furono sottoposte a torture o mutilate dopo la morte. Questo fa pensare che in quel periodo vi siano stati violenze di massa su larga scala (impressionante l’immagine del cranio di un bambino di 3-5 anni con fratture non penetrati in parietale sn)(non siamo cambiati, ndr).

Caffeine, the circadian clock, and sleep. Science 2015;349:1289. Perchè la caffeina altera il sonno se presa quando è ora di andare a dormire? Perché ritarda in vitro e in vivo l’orologio circadiano (Effects of caffeine on the human circadian clock in vivo and in vitro. Science Translational Medicine 2015;305, ra146).

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